Birt-Hogg-Dubé syndrome with novel FLCN gene mutations and different clinical presentations: Case series

伴有新型FLCN基因突变和不同临床表现的Birt-Hogg-Dubé综合征:病例系列

阅读:2

Abstract

ABSTRACT Birt-Hogg-Dubé syndrome with novel FLCN gene mutations and different clinical presentations: Case series Birt-Hogg-Dubé syndrome (BHDS) is a rare genetically inherited autosomal dominant condition characterized by pulmonary cysts, spontaneous pneu- mothorax, benign skin tumors (fibrofolliculoma, trichodiscoma), and renal tumors. Birt et al. defined this genodermatosis as being caused by numerous germline mutations in the FLCN gene, which encodes the protein folliculin located in the 14th exon of the p11.2 region of the 17th chromosome. Although this rare syndrome should be kept in mind in patients with cystic lung disease, it can also be seen without lung involvement. Furthermore, with an increasing number of reported cases, certain mutations have been cor- related with specific clinical manifestations, enabling tailored follow-up pro- tocols based on the type of genetic mutation. Key words: Cystic lung disease; genodermatosis; rare disease ÖZ Yeni FLCN gen mutasyonu ve farklı klinik prezentasyonlarla Birt Hogg Dubé sendromu: Olgu serisi Birt Hogg Dubé sendromu (BHDS), pulmoner kistler, spontan pnömotoraks, iyi huylu deri tümörleri (fibrofoliküloma, trikodiskoma) ve böbrek tümörleri ile karakterize nadir görülen otozomal dominant geçişli bir hastalıktır. Birt ve arkadaşları bu genodermatozu, 17. kromozomun p11.2 bölgesinin 14. ekzo- nunda bulunan folliculin’i kodlayan FLCN genindeki çok sayıda germline mutasyonun neden olduğu bir hastalık olarak tanımlamıştır. Bu nadir send- rom, kistik akciğer hastalığı olan hastalarda akılda tutulması gerekse de akci- ğer tutulumu olmadan da görülebilir. Ek olarak, daha fazla vaka bildirildikçe, bazı mutasyonlar klinik belirtilerle ilişkilendirilmeye başlanmıştır ve takip protokolleri genetik mutasyon tipine göre bireyselleştirilebilir. Anahtar kelimeler: Kistik akciğer hastalığı; genodermatoz; nadir hastalık

特别声明

1、本页面内容包含部分的内容是基于公开信息的合理引用;引用内容仅为补充信息,不代表本站立场。

2、若认为本页面引用内容涉及侵权,请及时与本站联系,我们将第一时间处理。

3、其他媒体/个人如需使用本页面原创内容,需注明“来源:[生知库]”并获得授权;使用引用内容的,需自行联系原作者获得许可。

4、投稿及合作请联系:info@biocloudy.com。